发育性语言障碍(developmental language disorder, DLD)是儿童期持续存在的语言能力缺陷,表现为语言习得、理解及运用能力显著低于同龄水平,不能用智力障碍、其他神经发育障碍、感觉缺陷或神经系统疾病解释
[1]。我国上海地区DLD患病率为8.5%
[2]。研究表明DLD儿童存在广泛认知功能缺损
[3],尤其在执行功能、工作记忆及听处理(auditory processing, AP)任务中表现不佳
[4]。
AP为中枢听觉神经系统对听觉信息的感知处理及在此基础上产生电生理听觉电位的神经生物学活动
[5],在声音的定位和偏侧化、听觉分辨、听觉模式识别、时域感知、时程整合与分辨等听觉功能中发挥关键作用,对语言理解、表达、学习及沟通至关重要
[6]。Edwards
[7]的听觉-认知处理模型指出,语言理解始于听觉加工,经特征提取、选择性注意及听觉信息客体形成后,可将信息与记忆中的语言表征匹配并完成理解,因此良好的AP能力是语言理解的基础。
工作记忆负责信息临时存储与加工,通过视觉、听觉和语义理解等多种编码途径对记忆单元进行组块化处理,其中听觉编码是将信息以声音形式存储的关键途径,是言语与听觉信息处理的重要基础
[8]。研究表明,DLD儿童存在工作记忆缺陷
[9],该缺陷可能与AP异常干扰听觉编码有关
[10]。
现有研究已分别证实DLD与AP异常
[11-12]、工作记忆缺陷
[10]相关,但同时整合三者、探讨AP经工作记忆影响学龄前DLD儿童语言功能的研究较少。目前国内相关研究尚属空白,国外研究多聚焦学龄期儿童
[11-12],且多数主客观评估工具难以在学龄前儿童中推广应用。美国听力协会
[13]推荐使用筛查工具对7岁以下儿童进行AP异常风险初筛。量表因经济简便更适合临床。本课题组前期研制的学龄前儿童听处理评估量表(Preschool Auditory Processing Assessment Scale, PAPAS)已建立江苏省常模,信效度良好
[14]。因此本研究采用PAPAS探索学龄前DLD儿童AP特征,分析工作记忆在AP与语言功能的中介作用,为临床早期识别DLD儿童AP异常提供有效筛查工具及理论依据。
1 资料与方法
1.1 研究对象
本研究采用前瞻性横断面设计,纳入2022年7月—2023年7月在南京医科大学附属妇产医院儿童保健科语言门诊确诊的DLD儿童(设为DLD组),以及社会招募的正常儿童(设为正常对照组)为研究对象。
DLD组纳入标准:(1)经标准化评估与临床复核确认:首先采用梦想普通话听力理解和表达能力标准化评估(Diagnostic Receptive and Expressive Assessment of Mandarin‑Comprehensive, DREAM‑C)测评,任一维度得分<80分;同时由2名副主任医师及以上职称的发育行为儿科医师按照美国精神障碍诊断与统计手册第5版
[15]独立复核诊断,意见不一致时由第3名专家仲裁;(2)年龄4~7岁;(3)智力正常(发育商≥70);(4)听力正常(双耳0.5~8.0 kHz气导纯音听阈均值<20 dBHL);(5)中文母语单语使用者。排除标准:(1)患有孤独症谱系障碍、注意缺陷多动障碍及其他精神神经发育障碍;(2)视力障碍、听力障碍、获得性脑损伤或其他神经系统器质性疾病;(3)测评过程中出现明显注意缺陷或多动冲动症状(即使未达注意缺陷多动障碍诊断标准);(4)信息缺失者。正常对照组纳入标准:(1)与DLD组年龄、性别1∶1匹配;(2)智力、听力及语言能力正常,无精神神经发育障碍。排除标准同DLD组。
DLD组初筛58例,排除16例(8例未完成评估,5例信息不全,3例有明显注意缺陷或多动冲动症状),最终纳入42例。正常对照组共招募92例,排除22例(15例信息不全,7例有明显注意缺陷或多动冲动症状),随后从剩余儿童中按性别、年龄与DLD组1∶1匹配后随机抽取45例入组。
本研究获得南京医科大学附属妇产医院伦理委员会批准(2022KY‑052)。受试儿童监护人已签署知情同意书。
1.2 研究方法
1.2.1 一般资料调查表
自行设计问卷收集儿童性别、年龄、出生体重,以及既往研究报道的DLD相关风险因素
[2,16],如语言发育落后家族史、第二语言学习情况、每日电子屏幕暴露时长、父母文化程度及家庭平均月收入等。
1.2.2 语言评估
采用DREAM‑C评估2岁6月龄至7岁11月龄儿童的语言能力
[17]。DREAM‑C作为诊断性语言发育评估工具,涵盖整体语言、听力理解、语言表达、语义理解及句法运用5个维度,任一维度得分<80分提示语言能力存在风险。
1.2.3 AP评估
采用PAPAS评估学龄前儿童AP能力
[14]。该量表共包含30个条目,涵盖听觉解码、听觉注意、沟通交流、多动-冲动及视觉注意5个维度。其中视觉注意维度的3个条目是与阅读相关的选填项目。所有条目均采用Likert 5级评分法(1分=从不,5分=总是),各条目分数相加得到总分,得分越高表明儿童AP异常风险越高。根据PAPAS的标准分常模界定风险等级:总分≤1个标准差为低风险,>1个标准差且≤1.5个标准差为可疑,>1.5个标准差为异常。由于视觉注意维度为选填项目且与本研究关注的AP核心维度关联不直接,故未将其纳入后续统计分析。该量表信效度良好,Cronbach's
α为0.941。本研究将可疑与异常均判定为AP异常风险。
1.2.4 智力评估
采用韦氏幼儿智力量表第4版
[18]或韦氏儿童智力量表第4版
[19]进行智力评估。韦氏幼儿智力量表第4版包含言语理解、视觉空间、流体推理、工作记忆和加工速度5个指数及总智商。韦氏儿童智力量表第4版包括言语理解、知觉推理、工作记忆和加工速度4个指数及总智商。鉴于部分年龄较大儿童完成韦氏儿童智力量表第4版,分析时统一纳入两量表共有维度以保持数据可比性。
1.2.5 行为问题评估
Conners 父母用症状问卷 (Conners Parent Symptom Questionnaire, PSQ)用于评估3~17岁儿童的行为问题
[20]。PSQ共48个条目,涵盖品行问题、学习问题、心身障碍、冲动-多动和焦虑5个维度,并包含由10个条目组成的多动指数。各条目采用0(没有)~3(严重)4级评分,得分越高提示行为问题风险越高。该量表信效度良好,Cronbach's
α为0.924,已建立中国常模。
1.3 统计学分析
采用SPSS 26.0及Process v5.0分析数据。正态分布计量资料以均数±标准差()表示,组间比较采用两样本t检验;非正态分布计量资料以中位数(四分位数间距)[M(P25,P75)]表示,组间比较采用Mann‑Whitney U检验。计数资料以例数和百分率(%)表示,组间比较采用检验。相关性采用Spearman秩相关分析。采用多元线性回归分析听觉解码得分对DREAM‑C整体语言维度得分的影响,采用Process v5.0的Model 4(简单中介模型),以听觉解码为自变量、工作记忆为中介变量、整体语言为因变量,检验工作记忆的中介效应。P<0.05示差异有统计学意义。
2 结果
2.1 两组儿童基本人口学信息比较
DLD组和正常对照组在语言发育落后家族史、第二语言学习情况、每日电子屏幕暴露时长、父母文化程度、家庭平均月收入方面比较差异有统计学意义(
P<0.05),见
表1。
2.2 两组儿童语言、智力及行为评估得分比较
与正常对照组相比,DLD组DREAM‑C、韦氏智力量表各项得分更低(
P<0.001),PSQ品行问题、学习问题、冲动-多动及多动指数得分更高(
P<0.001),见
表2。
2.3 两组儿童PAPAS得分及AP异常风险比较
DLD组儿童PAPAS各维度得分、AP异常风险比例高于正常对照组(
P<0.001),见
表3。
2.4 两组儿童DREAM‑C与PAPAS得分相关性分析
所有儿童DREAM‑C各维度得分与PAPAS各维度得分呈负相关(
P<0.05),见
表4。
2.5 DLD组韦氏智力量表得分、PSQ得分与PAPAS得分的相关性分析
DLD组工作记忆得分与PAPAS总分、听觉解码、听觉注意、沟通交流维度得分呈负相关(
P<0.05)。PSQ品行问题、学习问题和多动指数得分与PAPAS总分、听觉解码、听觉注意、沟通交流、多动-冲动维度得分呈正相关(
P<0.05),PSQ冲动-多动得分与PAPAS总分、听觉注意、多动-冲动维度得分呈正相关(
P<0.05),焦虑得分仅与沟通交流维度得分呈正相关(
P<0.05)。见
表5。
2.6 AP与DREAM‑C得分的关联分析
简单线性回归(模型A)显示,听觉解码得分与DREAM‑C得分呈显著负相关(
b'=-0.579,
P<0.001),可解释33.6%的变异。多元线性回归(模型B)纳入工作记忆及其他变量后,模型解释力提升至55.8%。听觉解码得分(
b'=-0.431,
P=0.009)、工作记忆得分(
b'=0.437,
P<0.001)与DREAM‑C整体语言维度得分独立相关。见表
6~
7。
2.7 工作记忆的中介效应检验
在控制性别、年龄、语言发育落后家族史、第二语言学习、每日电子屏幕暴露时长、父母文化程度及家庭平均月收入等协变量后,听觉解码得分对DREAM‑C整体语言维度得分的总效应显著(效应值=-0.280,
P<0.001)。纳入工作记忆后直接效应仍显著(效应值=-0.168,
P=0.003)。听觉解码得分对工作记忆得分(效应值=-0.336,
P<0.001)及工作记忆得分对DREAM‑C整体语言维度得分(效应值=0.334,
P<0.001)的效应均显著。Bootstrap检验表明,工作记忆中介效应显著(效应值=-0.112,95%
CI:-0.175~-0.045),占总效应的40%,提示工作记忆在听觉解码与整体语言间起部分中介作用。见
图1、
表8。
3 讨论
本研究发现DLD儿童DREAM‑C各维度得分显著低于正常对照儿童,提示其存在广泛性语言功能损害
[21]。DREAM‑C各维度与PAPAS各维度得分呈显著负相关,且DLD儿童AP异常风险比例高于正常对照儿童,提示语言障碍与AP异常相关,与既往研究结果
[12,22]一致。DLD儿童在AP和语言方面存在异常,具体表现为基础听觉感知、节律韵律感知、语音加工、词汇及句法学习、叙事与读写能力等方面的困难
[23-24]。现有研究表明,AP异常与语言障碍相关的机制可能涉及以下两个方面。其一,节奏处理缺陷导致个体无法精准加工言语中的关键听觉线索,破坏从语音流中提取单词和音节所需的超音段信息处理过程,阻碍支撑阅读能力发展的语音表征构建,最终诱发语言加工障碍
[24]。其二,频率辨别成熟度缺陷会干扰听觉通路对高分辨率频谱信息的优化处理,对早期语言发展产生级联负向影响
[25]。上述基础听觉感知缺陷可进一步损害听觉注意分配与日常沟通交流能力,最终累及高级语言功能。
本研究显示,DLD儿童工作记忆得分与听觉解码得分、听觉注意得分呈负相关;控制混杂因素后,听觉解码得分与工作记忆得分及DREAM‑C整体语言维度得分仍存在独立关联,中介分析证实工作记忆在听觉解码与整体语言间起部分中介作用,提示DLD儿童AP异常可能通过损害工作记忆影响语言功能。既往研究表明,听处理障碍(auditory processing disorder, APD)儿童听觉感知与认知处理存在异常,其中工作记忆在听觉场景分析中起关键作用
[26],这进一步佐证AP异常与工作记忆受损的关联。目前关于DLD儿童工作记忆缺陷的成因主要有两种假说:容量限制假说认为工作记忆缺陷源于工作记忆容量不足
[27],本研究结果则更支持Jones等
[10]提出的系统超载假说。该假说认为,DLD儿童工作记忆缺陷并非源于容量限制,而是AP异常引发长期言语表征障碍所致。低质量听觉输入形成高度复杂且相互重叠的内部语言表征,此类表征障碍使儿童处理言语信息时消耗有限的认知资源,导致工作记忆系统持续超负荷,最终表现为工作记忆缺陷。工作记忆是言语听觉信息处理的基础
[8],其功能受损会进一步影响言语理解、表达及整合能力,加剧DLD儿童的语言功能损害。
本研究发现PSQ多项行为问题得分与PAPAS多维度得分呈正相关,提示DLD儿童AP异常与行为问题密切相关。研究表明,APD儿童常伴有语言发育迟缓、注意力缺陷及学习困难等表现
[28];神经影像学证实APD与DLD儿童均存在额颞叶网络激活减弱或功能连接异常,而该网络参与言语感知、语音加工及注意力调控过程
[29]。据此推测,DLD儿童AP异常可能通过损害额颞叶网络的正常功能,引起注意力调节障碍,进而诱发行为问题。本研究发现PSQ焦虑得分仅与PAPAS沟通交流维度得分相关,与既往研究
[30]一致。语言障碍限制了DLD儿童在日常沟通中的理解与表达能力,使其在社交互动中易被误解、难以掌控互动进程,从而增加情境不确定性,进而增加焦虑风险。
综上所述,学龄前DLD儿童AP与语言、工作记忆及行为问题密切相关,听觉解码通过工作记忆间接影响语言功能。本研究证实PAPAS对学龄前DLD儿童的AP异常具有良好的筛查价值。
本研究存在局限性:样本量有限且来源单一;部分数据为家长所报告,虽经盲法控制,但仍存在主观偏倚;横断面设计难以推断因果关系;仅以纯音测听正常为定性筛选标准,未获取具体听阈数据,限制了听力与AP关联的量化分析。未来研究需多中心扩大样本量并结合电生理等客观指标进行纵向验证。
江苏省科技计划专项基金(重点研发计划社会发展)(BE2023666)
南京市国际/港澳台科技合作计划项目(202401037)
南京市卫生科技发展项目(YKK23152)
南京医科大学科技发展基金(NMUB20220102)
江苏省妇幼保健协会科研项目(FYX202338)