1 病例资料
1.1 一般情况
患者李某,男性,51岁,因“打鼾8年,加重并憋气1年余”之主诉就诊。门诊行多导睡眠监测(polysomnography, PSG)后示“重度阻塞性睡眠呼吸暂停低通气综合征(obstructive sleep apnea hypopnea syndrome, OSAHS)合并重度低氧血症”,呼吸暂停低通气指数(apnea hypopnea index, AHI):67,最低血氧饱和度(arterial oxygen saturation, SaO2):46%,后予以鼻咽喉内窥镜检,结果提示“鼻咽部占位性病变,考虑腺样体肥大或其他”。进一步询问患者病史,自诉有双侧鼻塞伴头痛并于感冒后加重,讲话鼻音,并有流涕及鼻后滴漏症状,涕中无血性分泌物,双耳听力基本正常。遂以“1.OSAHS;2.鼻咽部肿物”收入院拟行进一步诊治。既往史:患者10年前因“扁桃体反复发炎”接受扁桃体全切除术,无家族遗传病史,无过敏史,无抽烟、饮酒病史。专科查体:体质指数(body mass index, BMI):27;Friedman分级:Ⅱ级;改良Mallampati分级:Ⅱ级;全身未及其他肿大淋巴结。
1.2 辅助检查及诊断
1.2.1 辅助检查
① 头颅磁共振成像(magnetic resonance imagin, MRI)、甲状腺功能测定、肺功能、心脏彩超、肝肾功能检查无明显异常。② 口咽部电子计算机断层扫描(computed tomography, CT)、MRI结果示患者鼻咽部局限性占位性病变,密度规则,边界清楚(
图1),遂行鼻内镜检查并取活检,活检报告示:淋巴组织反应性增生(
图2)。
1.2.2 诊断
结合患者病史、查体及辅助检查后考虑该患者鼻咽部肿物为腺样体肥大(成人)。
1.3 治疗
1.3.1 持续正压通气治疗
入院后予以持续正压通气治疗1周:Auto-CPAP模式,治疗期间为T工作模式,呼气、吸气压力:5~18 cmH2O,呼吸频率:8~16次/min。
1.3.2 手术及术后治疗
结合入院后辅助检查确诊为成人腺样体肥大随后于全麻下行经口腺样体肥大等离子消融术(
图3),术后辅以“① 丙酸氟替卡松鼻喷雾剂,喷鼻,2喷/次,早晚各1次;② 孟鲁司特钠片,口服,10 mg,每晚1次”治疗。1周后患者诉打鼾、憋气明显改善,2周后复查鼻内镜示鼻咽部通畅,伤口恢复良好(
图4),3个月后复查PSG,AHI为15,最低SaO
2为89%。嘱患者继续加强跑步锻炼,减小腹围,提高上气道肌肉张力,并继续进行随访观察。
2 讨论
腺样体肥大是鼻咽部淋巴组织反应性增生的病理学结果,多发生于2~6岁儿童,成人少见,常与邻近部位诸如鼻腔、鼻窦、扁桃体的炎症波及鼻咽部后反复刺激有关
[1]。成人腺样体肥大,发病率男性高于女性,国内文献中少有针对该病大样本的统计报道,常因接诊医生重视不够,容易漏诊、误治
[2]。国外学者在一项针对15 000名成年人的研究调查
[3]中显示2.5%的人有腺样体肥大。同样,Hamdan等
[4]针对成人腺样体肥大的发病率调查,他们对55名17岁以上有鼻塞症状的患者和49名无鼻塞症状的患者进行了一项前瞻性比较研究,结果显示腺样体肥大的总体患病率高达63.6%,并把患者是否伴有脓涕症状作为接诊医师是否开具鼻内镜检查以排除成人腺样体肥大的主要依据。
临床工作中,耳鼻咽喉科医师通过小儿睡眠打鼾、张口呼吸基本能够初步筛查出腺样体肥大的患儿,而后再针对性进行内镜检查基本可以较好地评估所有就诊患儿的腺样体情况,这些是基于腺样体肥大的发病谱及儿童上气道的生理学、病理学特征
[5]。然而针对成人打鼾、鼻塞的症状医生常常忽视对鼻咽部的系列辅助检查,亦或发现鼻咽部的病变往往倾向考虑肿瘤性占位性病变从而导致成人腺样体肥大的漏诊,加之国内有关成人腺样体肥大的文献报道不多,因此全面、系统地认识成人腺样体肥大对临床工作意义重大。有学者
[6]针对成人腺样体肥大引起的不同临床症状进行了分析,他们对110名接受鼻咽部活检的患者进行了回顾性研究。患者的主要症状表现为42%的患者有分泌性中耳炎,43%的患者有病理性打鼾或鼻塞,11%的患者有颈部淋巴结病变,2例为后鼻孔出血,2例为鼻后滴漏,1例为面部疼痛,2例无任何症状。其中,92名(84%)患者的活检报告为良性,活检为恶性的18例(16%)。同样,Kamel等
[7]在埃及开罗大学对35名成人腺样体及手术进行了分析,他们首先利用鼻内窥镜检查来诊断腺样体肥大,然后在鼻内镜下切除腺样体以控制腺样体肥大引起的相关炎症和病变,比如分泌性中耳炎、鼻中隔偏曲等;术后腺样体组织病理学发现在成人表现出与儿童不同的镜下情况,儿童的组织病理学特征有较多的淋巴滤泡,并伴有明显的生发中心,成年人则表现为慢性炎症并伴上皮化生改变。该结果认为成人腺样体肥大是一种长期存在的炎症反应,而不是一种新发实体肿瘤亦或单纯肥大。Park等
[8]人对18名因腺样体肥大而接受腺样体切除术的成年患者进行了回顾性研究,腺体的A/N比值为7.5~9.0,临床主要表现为打鼾,其他症状包括鼻塞、鼻后滴漏和频繁的上呼吸道感染。腺样体术后病理学特征主要为上皮鳞状化生和实质纤维化。在常规组织病理基础上,Friedman等
[9]对鼻咽部存在淋巴组织反应性增生、考虑诊断为成人腺样体肥大的患者行进一步免疫组织化学检测,显示病变组织中B淋巴细胞增生占主导地位,另有IgA和IgG表达的缺失,说明了鼻咽部黏膜表面存在免疫缺陷,而IgM和IgE的阳性表达说明局部亦存在感染和I型超敏反应。同时,该研究同其他研究同样证实,经鼻成人腺样体切除术在内窥镜可视下可完整切除腺体并不损伤鼻咽部周围结构。
导致成人腺样体肥大的原因可能是长期慢性炎症所致,在慢性炎症刺激下腺样体不断增生直至肥大;也可能是本已萎缩的腺样体因感染刺激加重而重新增殖
[10]。Finkelstein等
[11]报道30%的重度吸烟者存在腺样体病理性肥大。此外,青春期后鼻中隔发育偏曲,影响鼻腔生理功能,容易引起慢性鼻窦炎和鼻后滴漏,间接导致腺样体的长期慢性炎症,干扰其生理性萎缩,引起腺样体增生肥大
[12]。增大的腺体像乒乓球一样完全阻塞鼻腔气流通过,鼻呼吸受阻,只能张嘴呼吸从而影响正常生活、工作。本例患者因肥大的腺样体堵塞了鼻咽部,使患者呼吸气流受限从而出现睡眠打鼾、憋气等OSAHS的相关症状。
成人OSAHS常见的狭窄部位在口咽部和鼻腔,因此鼻腔扩容术和悬雍垂腭咽成形术是治疗OSAHS的主要术式
[13]。本文通过术前鼻咽部核磁、活检发现该成年患者系鼻咽部淋巴组织反应性增生,考虑到腺样体在成人基本消失,因此本文术前、术后诊断均为OSAHS和鼻咽部淋巴组织反应性增生,尚不诊断为腺样体肥大
[14]。此外,由于增大的腺体改变了上气道的共振频率,因此该患者出现了包括闭塞性鼻音之外的个人声音改变情况,这与文献报道
[15]相符。
另有文献
[2]认为,成人腺样体肥大与机体免疫功能低下有关,这种情况常见于接受器官移植应用免疫抑制剂的患者和艾滋病毒感染的患者。而有关唐氏综合征、半面畸形等先天性发育疾病引起的鼻咽部淋巴组织增生、上气道狭窄者不在本文讨论范围之内
[1, 5]。本例患者无免疫、遗传相关病史,而大部分文献报道认为这种成人鼻咽部的淋巴组织反应性增生多与吸烟、过敏、鼻咽邻近部位反复感染有关,该患者亦无吸烟、饮酒史,鼻内镜、鼻部CT检查鼻腔情况尚可,因此上述这些原因无法解释引起该患者存在局部持续的炎症刺激。文献
[16]认为Waldeyer淋巴环是位于口咽部腭、咽、舌根、咽鼓管等处的淋巴组织,扁桃体和腺样体都属于Waldeyer环的淋巴组织。扁桃体、腺样体切除是治疗扁桃体、腺样体病理性肥大的主要治疗手段。该患者十年前曾行双侧扁桃体切除术,无吸烟、饮酒及上气道过敏等病史,有关扁桃体切除术后Waldeyer环发生反应性增生临床中并不少见,但多以儿童居多,且一般不会引起诸如鼾症、上气道反复感染等严重临床症状
[17-18]。在成人,扁桃体、腺样体手术不造成免疫方面影响已形成共识,其中包括Luo
[19]报道同期行扁腺手术+鼓膜修补术并不影响手术成功率和气导听力恢复。尽管扁腺术后淋巴滤泡反应性增生其确切的意义尚不明确,但有观点认为反应性淋巴滤泡增生的患者术后更应长期随访,应高度重视继发Hodgkin疾病的风险
[20]。此外,目前儿童扁桃体部分切除(或囊内切除)有流行趋势,普遍认为扁桃体部分切除有利于局部淋巴滤泡的减少,因此成人扁桃体全切是否引起Waldeyer环术后反应性增生仍值得持续关注。早年的一项前瞻性研究
[21]表明,影响儿童扁桃体部分切除后残余扁桃体再增生的原因与高糖饮食和上呼吸道感染密切相关。那么,成人与儿童在扁桃体全切或部分切除两种不同术式术后免疫是否不同?据我们所知,目前较少有成人扁桃体术后免疫方面的报道。
腺样体肥大的继发症状包括鼻塞、打鼾、流涕、头痛、鼻息肉、嗅觉丧失等,其中腺样体肥大引起睡眠期间呼吸道阻塞而打鼾是最常见的临床症状
[22]。在本文中,我们报告一例中年男性因鼻咽部淋巴组织过度增生(成人腺样体肥大)而导致上呼吸道阻塞的病例,患者有扁桃体切除病史,本文旨在通过本案例引起同行对扁桃体切除手术方案(或围手术期管理)的重视,以期在扁桃体基础与临床研究方面取得更大的进步。
四川省医院协会县级医院科研专项项目(2023LC014)
四川省医院协会2023年四川省院前急救管理科研项目